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Introducción: La Agenesia de la Vesícula Biliar es una anomalía congénita rara, entre 13 y 65% por cada 100 000 habitantes. Su asociación con pancreatitis aguda es extremadamente rara. Objetivo: Presentar un caso de Agenesia de la Vesícula Biliar asociada a pancreatitis aguda recurrente. Presentación del caso: Se presenta una mujer de 85 años, con antecedentes de litiasis vesicular por ultrasonido (US), y crisis de dolor abdominal, vómitos e hipotensión frecuentes, a quien remitían con tratamiento médico. Acudió al hospital con dolor abdominal, vómitos e hipotensión. Al examen físico se constató: dolor epigástrico, sin reacción peritoneal ni tumor palpable. El US informó vesícula no visible. En menos de 24 horas evolucionó con shock, disfunción múltiple de órganos y muerte. En la necropsia se encontró Agenesia de la Vesícula Biliar (AVB) y pancreatitis aguda necrotizante. Conclusiones: La AVB es una anomalía congénita rara, de difícil diagnóstico preoperatorio, por lo que casi siempre es un hallazgo de la cirugía abdominal o en la autopsia. Su asociación con pancreatitis aguda es rara. La pancreatitis puede ser debida a Disfunción del Esfínter de Oddi o de origen idiopático.

 Palabras clave: Agenesia Vesícula Biliar, anomalías biliares, pancreatitis aguda, disfunción del Esfínter de Oddi, origen idiopático.